Presentación clínica y hallazgos radiográficos de pacientes con diagnóstico histopatológico de mastitis granulomatosa idiopática / Clinical presentation and radiological findings of patients with histopathological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis

INTRODUCCIÓN. La mastitis granulomatosa idiopática es una patología inflamatoria benigna de mama con clínica y hallazgos imagenológicos no específicos; usualmente confundida con cáncer de mama. El síntoma más frecuente es una masa mamaria palpable. El diagnóstico es histopatológico. OBJETIVO. Describir el perfil demográfico, presentación clínica y hallazgos radiográficos de pacientes con diagnóstico histopatológico de mastitis granulomatosa idiopática. MATERIALES Y MÉTODOS. Estudio observacional, descriptivo, retrospectivo. Población de 1130 y muestra de 49 datos de historias clínicas electrónicas de pacientes con diagnóstico histológico de mastitis granulomatosa idiopática con el código CIE10 N61x Trastornos Inflamatorios de la mama, atendidas en la Unidad Técnica de Imagenología del Hospital de Especialidades Carlos Andrade Marín en la ciudad de Quito entre enero 2019 hasta diciembre 2021. El criterio de inclusión fue la confirmación histopatológica de mastitis granulomatosa idiopática. Los criterios de exclusión: antecedentes de neoplasia maligna de mama, antecedentes de HIV, patología inflamatoria sistémica como granulomatosis de Wegener, sarcoidosis, infecciones granulomatosas crónicas como tuberculosis, brucelosis, histoplasmosis, sífilis y reacciones a cuerpos extraños como material de implantes mamarios. Se analizaron datos demográficos, presentación clínica, hallazgos mamográficos, ecográficos y la categorización BIRADS. Se efectuó un análisis univarial; para las variables cualitativas se realizó frecuencias y porcentajes; para las variables cuantitativas se realizó medidas de tendencia central. La información recolectada fue analizada en el programa estadístico International Business Machines Statistical Package for the Social Sciences. RESULTADOS La mediana de la edad fue 36 años. El 94,00% de pacientes tenían por lo menos un hijo; 77,50% presentaron con una masa palpable; 55,10% se acompañaron de signos inflamatorios; 16,00% asociaron fístulas y 24,40% presentaron secreción. Solo 1 caso presentó afectación bilateral. CONCLUSIÓN En este estudio, la mastitis granulomatosa idiopática afecta a mujeres en edad reproductiva sin antecedentes de malignidad quienes presentan una masa mamaria palpable que puede estar acompañada de signos inflamatorios, colecciones y fístulas. La realización de una biopsia core eco guiada, para confirmar su diagnóstico.

INTRODUCTION. Idiopathic granulomatous mastitis is a benign inflammatory breast pathology with nonspecific clinical and imaging findings; usually mistaken for breast cancer. The most frequent symptom is a palpable breast mass. The diagnosis is histopathologic. OBJECTIVE. To describe the demographic profile, clinical presentation and radiographic findings of patients with histopathologic diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis. MATERIALS AND METHODS. Observational, descriptive, retrospective study. Population of 1130 and sample of 49 data from electronic medical records of patients with histological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis with ICD10 code N61x Inflammatory disorders of the breast, attended at the Technical Imaging Unit of the Carlos Andrade Marín Specialties Hospital in the city of Quito between January 2019 and December 2021. The inclusion criterion was histopathological confirmation of idiopathic granulomatous mastitis. Exclusion criteria: history of malignant breast neoplasia, history of HIV, systemic inflammatory pathology such as Wegener's granulomatosis, sarcoidosis, chronic granulomatous infections such as tuberculosis, brucellosis, histoplasmosis, syphilis and reactions to foreign bodies such as breast implant material. Demographic data, clinical presentation, mammographic and ultrasound findings and BIRADS categorization were analyzed. Univariate analysis was performed; frequencies and percentages were used for qualitative variables; measures of central tendency were used for quantitative variables. RESULTS. The median age was 36 years. 94,00% of patients had at least one child; 77,50% presented with a palpable mass; 55,10% were accompanied by inflammatory signs; 16,00% were associated with fistulas and 24,40% presented with discharge. Only 1 case presented bilateral involvement. CONCLUSION. In this study, idiopathic granulomatous mastitis affects women of reproductive age with no history of malignancy who present with a palpable breast mass that may be accompanied by inflammatory signs, collections and fistulas. The performance of an echo-guided core biopsy to confirm the diagnosis.

Mastitis granulomatosa: una simuladora de cáncer, un gran reto diagnóstico y terapéutico / Granulomatous mastitis: a cancer simulator, a great diagnostic and therapeutic challenge

Resumen ANTECEDENTES: La mastitis granulomatosa idiopática es un padecimiento benigno de la glándula mamaria sumamente raro, simulador de cáncer de mama. Las manifestaciones clínicas más significativas son: nódulo palpable, cambios en la coloración de la piel y mastalgia. Para integrar su diagnóstico se requiere el apoyo de estudios auxiliares de imagen, sin que por ello deje de ser imprescindible la toma de biopsia para establecer el diagnóstico definitivo. No existen pautas de tratamiento debidamente establecidas, pero sí de tratamiento farmacológico y quirúrgico, ésta última se reserva para casos de recidivas, que son frecuentes. CASO CLÍNICO: Paciente de 35 años, nuligesta; acudió a consulta debido a la aparición de un tumor palpable en la glándula mamaria derecha, de siete meses de evolución, con cambios en la coloración y retracción del pezón. La mastografía y ecografía catalogaron el tumor en BI-RADS 5. La biopsia con aguja de corte y citología integraron el diagnóstico de mastitis granulomatosa idiopática. Se indicó tratamiento farmacológico y el tumor desapareció espontáneamente. CONCLUSIONES: La mastitis granulomatosa es una enfermedad rara y de diagnóstico complejo. Para cada paciente habrá un protocolo diferente para evitar el sobretratamiento. Su pronóstico es bueno, a pesar de ser un simulador de cáncer de mama. El tratamiento aún es ambiguo, pero en primera instancia se recomiendan los corticosteroides o inmunosupresores y la cirugía se reserva para casos de recidivas.

Abstract BACKGROUND: Idiopathic granulomatous mastitis is an extremely rare benign entity of the mammary gland, simulating breast cancer. The most significant clinical manifestations are: palpable nodule, skin discoloration changes and mastalgia. The diagnosis requires the support of auxiliary imaging studies, although a biopsy is essential to establish the definitive diagnosis. There are no well-established treatment guidelines, but there are guidelines for pharmacological and surgical treatment, the latter is reserved for cases of recurrence, which are frequent. CLINICAL CASE: A 35-year-old nulligesta patient came for consultation due to the appearance of a palpable tumor in the right mammary gland, of 7 months of evolution, with changes in color and nipple retraction. The mastography and ultrasound catalogued the tumor in BI-RADS 5. The biopsy with cutting needle and cytology integrated the diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis. Pharmacological treatment was indicated, and the tumor disappeared spontaneously. CONCLUSIONS: Granulomatous mastitis is a rare disease with a complex diagnosis. For each patient there will be a different protocol to avoid overtreatment. Its prognosis is good, despite being a breast cancer simulator. Treatment is still ambiguous but, in the first instance, corticosteroids or immunosuppressants are recommended and surgical treatment is reserved for cases of recurrence.

Mastitis granulomatosa idiopática. Características clínicas, imagenológicas, patológicas y su correlación con la respuesta al tratamiento - Hospital Dr. Cosme Argerich / Idiopathic granulomatous mastitis: clinical, imagenological, pathological characteristics and their correlation with treatment response

Introducción: La mastitis granulomatosa idiopática (MGI) es una patología inflamatoria benigna que se presenta típicamente como tumoración dolorosa. Recientemente, un subconjunto con patrón histológico neutrofilico quístico (MGNQ) fue asociado al corynebacterium. Objetivo: Revisión bibliográfica y evaluación de nuestra casuística. Material y método: Se seleccionaron 24 mujeres con MGI diagnosticada entre 2000-2019. Variables analizadas: demográficas, antecedentes, clínica, imágenes, cultivos, patología, tratamientos y evolución. Resultados: Edad media: 40.7 años. 50% tuvo ≥4 gestas y 91.6% lactó. Presentación clínica: Tumor abscedado palpable 58.33%, Palpable asintomático 25%, Palpable doloroso 12.5%. Lesión no palpable 4.17%. Tamaño promedio de lesión: 3.5 cm. Imágenes BIRADS 4/5: 87.5% Cultivo de corynebacterium 25%. Patología: Polimorfonucleares intraductales (PMNID) 62.5%, Vacuolas quísticas 50% (2 casos con baci- los). Tratamiento: Antibióticoterapia 79.1%, Inmunosupresión 79.1%, Drenaje de abscesos 45.8%. Tumorectomía 41.6%. Tiempo de resolución: 5.5 meses Tiempo libre de enfermedad: 33.6 meses. Recurrencias: 31.%. Conclusiones: Debe sospecharse en toda mujer joven con tumor mamario asociado a abscesos, fistulas y/o úlceras. El diagnóstico de MGNQ y PM- NID tienen asociación estadísticamente significativa con recurrencia. Es esencial el abordaje multidisciplinario y el tratamiento multimodal

Introduction: Idiopathic granulomatous mastitis (IGM) is a benign inflammatory disease that typically presents as a painful mass. Recently, a subset with cystic neutrophilic histological pattern (CNGM) was related to corynebacterium. Objetive: Bibliographic review and evaluation of our casuistry. Material and method: During 2000-2019, 24 women diagnosed with IGM were selected. Variables analyzed: Demographic, background, clinical, images, cultures, pathology, treatment and evolution. Results: Average age: 40.7 years. 50% had ≥ 4 gestations and 91.6% lactated. Clinical presentation: Palpable abscessed tumor 58.33%, Palpable asymptomatic 25%, Palpable painful 12.5%. Non palpable lesion 4.17%. Average lesion size: 3.5 cm. BIRADS images 4/5: 87.5% Corynebacterium culture 25%. Findings: Intraductal polymorphonuclear cells (IDPMNC) (62.5% ), Cystic vacuoles (50%) (With bacilli in 2 cases). Treatment: Antibiotic therapy 79.1%, Immunosuppression 79.1%, Drainage of abscesses 45.8%. Lumpectomy 41.6%. Resolution time: 5.5 months Diseasefree time: 33.6 months. Recurrences: 31.8%. Conclusions: It should be suspected in any young woman with a breast tumor associated with abscesses, fistulas and/or ulcers. The diagnosis of CNGM and IDPMNC has statistically significant association with recurrence. A multidisciplinary approach and multimodal treatment is essential

Mastitis granulomatosa idiopática: Caso clínico y revisión literaria / Idiopathic granulomatose mastitis: Case report and literary review

Se describe el caso clínico de una paciente con diagnóstico histológico de mastitis granulomatosa idiopática, enfermedad poco frecuente en la que se utilizan inmunosupresores como tratamiento descripto y puede confundirse con otras entidades atendidas en la especialidad. Se describe el caso y se realiza una revisión de la literatura.

The clinical case of a patient with a histological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis is described, a rare disease in which immunosuppressants are used as the described treatment and can be confused with other entities treated in the specialty. The case is described and a literature review is carried out.

Corynebacterium kroppenstedtii y patología mamaria / Corynebacterium kroppenstedtii and breast pathology

Resumen Corynebacterium kroppenstedtii es un bacilo gram positivo corineforme lipofílico, poco frecuente en la clínica humana. Forma parte de la microbiota cutánea de los seres humanos y, por esta razón, su interpretación clínica es compleja. La mastitis granulomatosa es una enfermedad inflamatoria de origen incierto con baja incidencia. Se presentan dos casos clínicos en los que se describe la asociación de C. kroppenstedtii con mastitis granulomatosa. El tejido mamario es rico en lípidos. El carácter lipofílico de este microorganismo podría explicar su presencia en dicho tejido.

Abstract Corynebacterium kroppenstedtii is a rare lipophilic coryneform gram-positive bacillus. It is part of the human skin microbiota and, for this reason, its clinical interpretation is complex. Granulomatous mastitis is an inflammatory disease of uncertain origin with a low incidence. The association of C. kroppenstedtii with granulomatous mastitis was described in two clinical case reports. The lipophilic characteristics of this microorganism explains why it can be found in lipid-rich breast tissue.

Resumo Corynebacterium kroppenstedtii é um bacilo gram-positivo corineforme lipofílico poco frecuente. Faz parte da microbiota do seres humanos, por isso sua interpretação clínica é complexa. A mastite granulomatosa é uma doença inflamatória de origem incerta com baixa incidência. Foram apresentados dois casos clínicos nos quais é descrita a associação de C. kroppenstedtii com mastite granulomatosa. O tecido mamário é rico em lipídios. O caráter lipofílico desse microrganismo pode explicar sua presença em tal tecido.

Mastitis granulomatosa: caso clínico y revisión de la literatura / Granulomatous mastitis: case report and literature review

OBJETIVO: La mastitis granulomatosa es una patología mamaria benigna y crónica de baja incidencia, cuyo diagnóstico es complejo y su tratamiento no está del todo establecido. Se presenta un caso clínico con el objetivo de hacer una revisión de la bibliografía sobre esta patología, su diagnóstico y tratamiento. MATERIAL Y MÉTODOS: Se presenta el caso de una paciente de 30 años con una mastitis refractaria a tratamiento antibiótico a la que finalmente se diagnosticó una mastitis granulomatosa idiopática gracias a la biopsia excisional. El tratamiento con corticoides a dosis altas tuvo buenos resultados en este caso. Se realizó una búsqueda bibliográfica en las bases de datos Medline vía PubMed, EMBASE y SciELO y también en libros de texto en papel. RESULTADOS: Se hallaron 598 referencias, la mayoría de ellas revisiones sistemáticas y casos clínicos. CONCLUSIONES: La mastitis granulomatosa es una patología poco frecuente cuyo diagnóstico se logra mediante estudio histológico de la misma. No hay consenso sobre cuál es el tratamiento óptimo, pero la tendencia actual es el tratamiento conservador con corticoides a altas dosis. Cada vez es más frecuente el uso de metotrexato cuando no hay buena respuesta con el tratamiento con corticoides.

OBJECTIVE: Granulomatous mastitis is a benign and chronic breast pathology with a low incidence, whose diagnosis is complex and its treatment is not fully established. A case report is presented with the aim of reviewing the literature on this pathology, its diagnosis and its treatment. MATERIAL AND METHODS: The patient is a 30-year-old woman with a mastitis refractory to antibiotic treatment. Finally, idiopathic granulomatous mastitis was diagnosed through excisional biopsy. Treatment with high-dose corticosteroids had good results in this patient. A literature search was performed in the Medline databases via PubMed, EMBASE and SciELO and also in paper textbooks. RESULTS: 598 references were found, most of them systematic reviews and case reports. CONCLUSIONS: Granulomatous mastitis is an uncommon pathology whose definitive diagnosis is achieved by histological study. Treatment is not fully established, but conservative treatment with high-dose corticosteroids is the current trend. The use of methotrexate has risen when there is no good evolution with corticosteroid treatment.

Mastitis Quística Granulomatosa Neutrofílica, Reporte De Caso / Granulomatous Neutrophilic Cystic Mastitis, Case Report

La mastitis granulomatosa neutrofílica quística (MGNQ) es una entidad recientemente caracterizada, con detalles histopatológicos específicos que la diferencian de otros tipos de mastitis crónicas idiopáticas. La presencia de bacilos grampositivos dentro de espacios de apariencia quística rodeados de neutrófilos, en un contexto de inflamación granulomatosa supurativa, definen esta entidad. La importancia de su reconocimiento en el reporte diagnóstico recae en su asociación a la infección por especies de corinebacterias, de esa manera se puede direccionar el tratamiento con antibióticos, más allá del tratamiento antiinflamatorio que suele administrarse en mastitis idiopáticas. Se describe el caso de una paciente de sexo femenino, de 35 años de edad, sin antecedentes relacionados, con dolor mamario intermitente, asociado a la presencia de múltiples nodulaciones palpables, duras, en ambas mamas, con resultados de múltiples biopsias particulares previas que describieron mastitis crónica granulomatosa con reacción de tipo tuberculoso, por lo cual recibió tratamiento antituberculoso. Pese a ello, las tumoraciones cedieron sólo parcialmente. Se revisó las láminas histológicas en la institución y se estableció el diagnóstico de MGNQ. Se consideró importante la presentación de este caso debido a su escaso reconocimiento entre patólogos, pese a presentar características ya definidas en estudios previos.

Cystic neutrophilic granulomatous mastitis (CNGM) is a recently characterized entity, with specific histopathological details that differentiate it from other types of chronic idiopathic mastitis. The presence of gram-positive bacilli within cystic-like spaces surrounded by neutrophils, in a context of suppurative granulomatous inflammation, define this entity. The importance of its recognition in the diagnostic report lies in its association with infection by corynebacterial species, so that treatment with antibiotics can be targeted, beyond the anti-inflammatory treatment that is usually administered to idiopathic mastitis. We describe the case of a 35-year-old female patient with no related history, with intermittent breast pain, associated with the presence of multiple hard, palpable nodules in both breasts, with results from multiple previous private biopsies that described chronic granulomatous mastitis with a tubercular reaction, for which she received treatment for tuberculosis. Despite this, the clinical response was partial. Histological slides were reviewed at the institution and the diagnosis of CNGM was then established. The presentation of this case was considered important due to its low recognition among pathologists, despite presenting characteristics already defined by previous studies.

Mastitis granulomatosa / Granulomatous mastitis / Mastite granulomatosa

La mastitis granulomatosa es una enfermedad rara, de etiología desconocida y de diagnóstico de exclusión luego de descartar otras causas de mastitis, como las asociadas a infecciones bacterianas y a gérmenes atípicos como hongos y tuberculosis. La incidencia ha sido difícil de determinar, pero varia del 0.3% al 1.8%. Más frecuente en mujeres en edad reproductiva, la presentación clínica más común de este tipo de mastitis es una masa mamaria de consistencia dura, unilateral, asociada a dolor, eritema, calor e hinchazón, sin fiebre. Tiende a formar abscesos únicos o múltiples con fistulización, lo que hace que se confunda con carcinoma inflamatorio o localmente avanzado. Además, tiende a ser recurrente. El diagnóstico solo puede confirmarse por histopatología, en la que se evidencian granulomas no caseificantes concentrados en lobulillos mamarios, con infiltrado linfocitario crónico, necrosis y, con frecuencia, ectasia ductal. El tratamiento es controvertido, con opciones que van desde la observación, antibióticoterapia, terapia con corticosteroides, medicamentos inmunosupresores como el metotrexato, a la cirugía con escisión local amplia.

Granulomatous mastitis is a rare disease of unknown etiology, and the diagnosis is of exclusion after ruling out other causes of mastitis such as those associated with bacterial infectious diseases and by atypical germs such as fungi and tuberculosis. the incidence has been difficult to determine but varies from 0.3 to 1.8%. More common in women of reproductive age, the most common clinical presentation is a breast mass of hard, unilateral consistency, associated with pain, erythema, heat, swelling, and without fever. It tends to form single or multiple abscesses with fistulization, which makes it possible to be confused with an inflammatory or locally advanced carcinoma. Also with tendency to recurrence. The diagnosis can only be confirmed by histopathology, it is characterized by non-caseifying granulomas concentrated in breast lobules with chronic lymphocyte infiltrate, necrosis and often ductal ectasia. The treatment is controversial, with options ranging from observation, antibiotic therapy, corticosteroid therapy, immunosuppressive medications such as methotrexate, to surgery such as wide local excision.

A mastite granulomatosa é uma doença rara, de etiologia desconhecida e de diagnóstico de exclusão logo de descartar outras causas de mastite, como as associadas a infecções bacterianas e a germens atípicos como fungos e tuberculose. A incidência há sido difícil de determinar, mas varia de 0.3% a 1.8%. Mais frequente em mulheres em idade reprodutiva, a apresentação clínica mais comum deste tipo de mastite é uma massa mamária de consistência dura, unilateral, associada a dor, eritema, calor e inchaço, sem febre. Tende a formar abscessos únicos ou múltiplos com fistulização, o que faz confundir com carcinoma inflamatório ou localmente avançado. Além disso, tende a ser recorrente. O diagnóstico só se pode confirmar por histopatologia, na qual se evidenciam granulomas não caseificantes concentrados em lóbulos mamários, com infiltrado linfocitário crônico, necrose e, com frequência, extasia ductal. O tratamento é controvertido, com opções que vão desde a observação, antibióticoterapia, terapia com corticosteroides, medicamentos imunossupressores como o metotrexato, à cirurgia com incisão local ampla.

Mastitis granulomatosa idiopática con respuesta al tratamiento inmunosupresor / Idiopathic Granulomatous Mastitis with Responses to Immunosuppressive Treatment: Two Case Report

La mastitis granulomatosa idiopática es una enfermedad inflamatoria crónica de causa desconocida y presentación infrecuente, que afecta a mujeres en edad reproductiva. Su presentación clínica similar al carcinoma de mama, sumada al desconocimiento de esta entidad, genera confusión, errores y retrasos en el diagnóstico en gran proporción de los casos, por lo que la histopatología es un requisito fundamental para el diagnóstico correcto de esta enfermedad. Presentamos dos casos de pacientes femeninas con cuadro clínico de mastitis crónica en quienes, tras descartar causas infecciosas y neoplásicas, se estableció el diagnóstico de mastitis granulomatosa idiopática. Se administró terapia inmunosupresora con prednisolona, metotrexate y ácido fólico. Las pacientes tuvieron una adecuada respuesta y se evidenció la resolución del cuadro clínico a las 3 semanas de tratamiento(AU)

Idiopathic granulomatous mastitis is a chronic inflammatory disease of unknown etiology and infrequent presentation. Confusion, delayed and mistaken in diagnosis has been atribuided to the similar clinical manifestation with breast carcinoma, added to the ignorance of this entity, that's why histopathology is a fundamental requirement for the correct diagnosis of this disease. We present two cases of female patients with clinical symptoms of chronic mastitis, in whom a diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis was made after ruling out infectious and neoplastic causes(AU)

Mastitis granulomatosa idiopática: características demográficas, clínicas e imagenológicas en una serie de casos / Idiopathic granulomatous mastitis: demographic, clinical and imaging characteristics of a series of cases

Resumen: OBJETIVO: Realizar una caracterización demográfica, clínica e imagenológica de una serie de casos de mastitis granulomatosa idiopática. MATERIALES Y MÉTODOS: Estudio observacional, retrospectivo y transversal de una serie de casos de pacientes con diagnóstico de mastitis granulomatosa idiopática atendidas en el Hospital Universitario Dr. José Eleuterio González, Monterrey, NL, entre enero 2015 y diciembre 2019. Criterio de inclusión: pacientes mayores de 18 años con diagnóstico histológico de mastitis granulomatosa idiopática en ausencia de un agente etiológico específico. Criterios de exclusión: pacientes con cuadro de mastitis relacionado con una patología específica o con algún antecedente de traumatismo-laceración reciente en la mama. Variables de estudio: información demográfica (edad, escolaridad, estado civil, etc.), proceso-método diagnóstico, hallazgos por imagen y tratamientos indicados. RESULTADOS: Se incluyeron 20 pacientes con edad promedio de 32 años, 17 en edad fértil, y el resto en la posmenopausia. Las 20 pacientes tuvieron, al menos, 1 embarazo de término sumado a un periodo variable de lactancia. 19 tenían enfermedad unilateral, la mayoría en la mama izquierda (60%). El hallazgo principal al establecer el diagnóstico: en 20 una tumoración, 15 de 20 eritema y 11 mastalgia. El reporte radiológico mediante BIRADS fue de IVA en 12, IVB en 6 y 1 tanto para II y III. En todas las pacientes se comprobó el diagnóstico con estudio histopatológico. Doce recibieron tratamiento inicial con prednisona, 7 con antibióticos y AINES y un caso con escisión quirúrgica. CONCLUSIONES: La mastitis granulomatosa idiopática es una enfermedad rara de prevalencia aún desconocida, con un comportamiento benigno de tipo inflamatorio crónico, cuya patogenia permanece aún desconocida. Al ser una enfermedad con un diagnóstico por exclusión, obliga al estudio histopatológico para establecer el diagnóstico definitivo, idealmente mediante la toma de una biopsia con Tru-cut. Aunque se han planteado varias alternativas terapéuticas, en la actualidad no existe un protocolo universal que justifique un tratamiento en forma generalizada. La resección de la lesión con márgenes amplios asociada o no con corticoides orales, sigue siendo el tratamiento más indicado.

Abstract: OBJECTIVE: To perform a demographic, clinical and imaging characterization of a series of cases of idiopathic granulomatous mastitis. MATERIALS AND METHODS: Observational, retrospective and cross-sectional study of a series of cases of patients diagnosed with idiopathic granulomatous mastitis, at Hospital Universitario "Dr. José Eleuterio González in Monterrey, Mexico between January 2015 and December 2019. The study comprised all patients older than 18 years old who had histological diagnosis of idiopathic granulomatous mastitis in the absence of a specific agent. Patients with mastitis related to a specific pathology or with a history of recent breast trauma/laceration were excluded. Variables to determine are demographic information (age, education, marital status, etc.), diagnostic process/method, imaging findings and treatment. RESULTS: 20 patients with an average age of 32 years were included, 17 of childbearing age, and the rest at menopause. All patients had at least one full-term pregnancy and a variable lactation period. 19 presented the disease unilaterally, 60% in the left breast. Clinical presentation: 20 presented tumor, 15 erythema and 11 mastalgia. Imaging: BIRADS IVA in 12, IVB in 6 , III in 1 and II in 1. Diagnostic confirmation was performed in all patients by histopathological study. 12 received initial treatment with prednisone, 7 with antibiotics and NSAIDs, and one case with surgical excision. CONCLUSIONS: Idiopathic granulomatous mastitis is a rare benign and chronic inflammatory disease of unknown prevalence and pathogenesis. It mainly affects women of reproductive age. Imaging studies usually report nonspecific findings. It requires histopathological study to establish a definitive diagnosis, as it is a disease with diagnosis by exclusion, ideally by taking a Tru-cut biopsy. Although several therapeutic alternatives have been proposed, currently there is no universal protocol for treatment, however, resection of the lesion with wide margins associated or not with oral corticosteroids prevails as the most widely used treatment nowadays.

Mastitis granulomatosa idiopática: características clínicas y tratamiento de una serie de casos / Idiopathic granulomatous mastitis: clinical characteristics and treatment of a series of cases

Resumen OBJETIVO: Describir las características clínicas de la mastitis granulomatosa idiopática y exponer los esquemas de tratamiento indicados a una serie de pacientes. MATERIAL Y MÉTODOS: Estudio retrospectivo y transversal efectuado en una serie de casos de pacientes con mastitis granulomatosa idiopática atendidas entre mayo de 2012 y julio 2013 por el Grupo de Alta Especialidad Ginecológica y Mamaria de la Ciudad de México. A todas las pacientes se les tomó una biopsia escisional, justificada y guiada por un estudio radiológico previo. RESULTADOS: Se incluyeron 21 pacientes de edad promedio de 42 años (DE ± 12.5 años) 7 de 21 estaban en la menopausia, 3 de 21 habían permanecido asintomáticas, 2 de 21 con telorragia, 14 de 21 con tumoración mamaria y 2 de 21 con mastalgia. El reporte radiológico de BIRADS fue: 3 = III, 8 = IVa, 8 = IVb y 2 = IVc. La resección quirúrgica se practicó a 19 de 21 pacientes y a 14 de 19 se les administró, antes de la operación, prednisona. CONCLUSIONES: La combinación del tratamiento médico y quirúrgico mejora el pronóstico funcional y cosmético de las pacientes con mastitis granulomatosa y disminuye el riesgo de coincidencia inadvertida de carcinoma de mama.

Abstract OBJECTIVE: To describe the clinical characteristics of the patients studied with Mastitis idiopathic granulomatous (MGI), also to provide therapeutic tools for these kind of patients. MATERIAL AND METHODS: Retrospective cross-sectional study of 21 patients with MGI who underwent excision, justified and guided by a previous radiological study, with a complete file and a histopathology report that confirmed the pathological entity. Results: We included 21 patients with an average age of 42 years (SD +/- 12.5 years) 7/21 were in the menopause stage. The clinical presentation was: 3 asymptomatic, 2 with sporulation, 14 with mammary tumor and 2 with mastalgia. The radiological report of BIRADS was: 3 = III, 8 = IVa, 8 = IVb and 2 = IVc. Surgical resection was performed at 19/21 and at 14/19, prednisone was administered preoperatively. CONCLUSIONS: The combined use of medical and surgical treatment improves the functional and cosmetic prognosis in the patient, as well as decreases the risk of inadvertent coincidence of a breast carcinoma.

Mastitis granulomatosa idiopática recurrente tratada con dapsona: reporte de un caso / Recurrent idiopathic granulomatous mastitis treated with dapsone: a case report

La mastitis granulomatosa idiopática (IGM, por sus siglas en inglés) es una afección inflamatoria crónica infrecuente y benigna de los senos. Puede simular tres trastornos mamarios muy frecuentes: carcinoma de mama, mastitis y absceso mamario. La IGM se presenta típicamente como una masa mamaria unilateral y dolorosa. La etiología de la IGM no está bien definida, pero se ha propuesto que podría ser una reacción inmune localizada del tejido mamario.El diagnostico de IGM recurrente es complejo porque los hallazgos clínicos y radiológicos no son específicos, por lo que el estudio histopatológico es crucial. El cáncer de mama, la inflamación gra-nulomatosa infecciosa y no infecciosa deben des-cartarse. El tratamiento de la IGM es controver-tido, e incluye vigilancia estrecha, medicamentos inmunosupresores, antibióticos si hay evidencia de infección y escisión quirúrgica. Presentamos un caso de IGM recurrente tratada con dapsona, con buena respuesta a tratamiento, demostrando que este fármaco podría ser una buena alternativa terapéutica debido a su efecto inmunomodulador, antiinflamatorio y ahorrador de esteroides.

Idiopathic granulomatous mastitis (IGM) is an uncommon, non-malignant, chronic inflamma-tory breast condition. It can mimic three very fre-quent breast disorders: breast carcinoma, mastitis and breast abscess. IGM typically presents as a unilateral and painful breast mass. The etiology of IGM is not well defined, but it has been pro-posed that it could be localized immune reaction to breast tissue. The diagnosis of recurrent IGM is complex be-cause clinical and radiological findings are nons-pecific, therefore histopathologic evaluation is crucial. Breast cancer and infectious and nonin-fectious granulomatous inflammation should be discarded. Treatment of IGM is controversial, including close monitoring, immunosuppressive drugs, antibiotics if there is infection evidence and surgical excision. This is a case report of recurrent IGM treated with Dapsone, with good response to treatment, showing that this drug could be a good therapeutic alternative due to its immunomodulatory and anti-inflammatory and steroid sparing.

Mastitis granulomatosa idiopática: Reporte de caso / Idiopathic granulomatous mastitis: Case report

Idiopathic granulomatous mastitis is a rare, benign chronic disease. Its etiology is not clear; however, the disease has been associated with breastfeeding, use of oral contraceptives, and an autoimmune component. The characteristic presentation is an inflammatory reaction with non-caseating granulomas. Histological features include signs of chronic granulomatous inflammation with giant cells, leukocytes, epithelioid cells, and macrophages, as well as microabscesses. In the differential diagnosis, all causes of granulomatous changes should be excluded. Due to its low frequency, the treatment is difficult to standardize and optimize. We present the case of a 36-year-old woman with a painful nodule in the right breast. Clinical presentation and imaging raised suspicion of carcinoma. Histopathology revealed acute and chronic inflammation, infiltration of macrophages and giant perivascular histiocytes with granulomatous giant cell reaction, with no signs of malignancy and suggestive of a granulomatous process. Stains were negative for fungi and mycobacteria.

La mastitis granulomatosa idiopática es una enfermedad benigna, rara y crónica. Su etiología no está clara; sin embargo, se ha demostrado que la enfermedad se correlaciona con la lactancia, uso de anticonceptivos orales y hasta un componente autoinmune. La presentación característica es la reacción inflamatoria con granulomas no caseificantes. Las características histológicas incluyen signos de inflamación granulomatosa crónica con células gigantes, leucocitos, células epitelioides y macrófagos, así como microabscesos. En el diagnóstico diferencial, todas las causas de cambios granulomatosos deben excluirse antes de realizar el diagnóstico. Debido a su baja frecuencia, es difícil estandarizar y optimizar el tratamiento. Se presenta un caso de mujer de 36 años con nódulos dolorosos en mama derecha. La clínica y los hallazgos del estudio de imágenes llevaron a sospecha de carcinoma. El examen histopatológico reveló inflamación aguda y crónica con infiltración de macrófagos e histiocitos gigantes perivasculares con reacción granulomatosa gigantocelular, sin signos histológicos sugerentes de malignidad y sugestivos de proceso granulomatoso. Las coloraciones para hongos y micobacterias fueron negativas. La paciente fue diagnosticada como mastitis granulomatosa idiopática. El tratamiento consistió en corticosteroides más metotrexato. La paciente se encuentra libre de recurrencia 18 meses después del tratamiento.

Mastitis granulomatosa: presentación clínica, imagenológica e histológica. Serie de casos / Granulomatous mastitis: Clinical presentation, radiographical and histological. Case series

Este artículo hace la presentación clínica, imagenológica e histológica de pacientes con diagnóstico de mastitis ranulomatosa idiopática que consultan al Servicio de mastología de 2 hospitales universitarios. Es un estudio observacional descriptivo de serie de casos de pacientes que ingresaron a la consulta de seno en el Hospital de San José y en el Hospital Infantil Universitario de San José de la ciudad de Bogotá entre el 1 de octubre de 2008 y el 30 de septiembre de 2012. Se evaluó a 45 pacientes con diagnóstico de mastitis granulomatosa, con descripción de manifestaciones clínicas, imágenes diagnósticas y de los tratamientos empleados. El promedio de edad de estas pacientes fue de 39 anos. Se observa baja asociación con tabaquismo y con el uso de anticonceptivos orales. La categorización ecográfica más frecuente fue BIRADS 3. El manejo inicial antibiótico mostró complicaciones del 96%. El manejo quirúrgico inicial tuvo recaída del 20%. Complicaciones como fístulas y colecciones se manejaron con uadrantectomía y drenaje quirúrgico. La mastitis granulomatosa idiopática es una enfermedad crónica, su diagnóstico es histopatológico, tiene amplio espectro de características clínicas y puede simular enfermedad maligna. No hay un protocolo estándar de manejo. Los antibióticos, esteroides e inmunomoduladores no han mostrado evidencia para su recomendación. El tratamiento quirúrgico puede ser necesario.

Describe the clinical, imaging and histological features in patients diagnosed with idiopathic granulomatous mastitis that were seen in the Mastology Departments of 2 university hospitals. A descriptive observational study was conducted on a case series of patients that attended breast clinics in Hospital de San Jose and Hospital Infantil Universitario de San Jose in Bogota from October 1, 2008 to September 30, 2012. The study included 45 patients with diagnosis of ranulomatous mastitis, and provides a description of the clinical features, diagnostic images, and treatments given. The mean age was 39 years. There was a low association with smoking and the use of oral contraceptives. The most requent imaging categorization was BIRADS 3. Initial management with antibiotics showed complications in 96%. Surgical management had a relapse rate of 20%. Complications, such as fistula and collections were managed with quadrantectomy and surgical drainage. Idiopathic granulomatous mastitis is a chronic disease, and its diagnosis is istopathological. It has a wide spectrum of clinical features, and can simulate malignant disease. There is no standard management protocol, and antibiotics, steroids, and immunomodulators have shown no evidence for their ecommendation. Surgical treatment may be required.

Mastitis granulomatosa idiopática: 10 años de experiencia en el Centro de Imagenología del Hospital Clínico de la Universidad de Chile / Idiopathic granulomatous mastitis: 10 years of experience at the Imaging Center of the Clinical Hospital of the University of Chile

La mastitis granulomatosa idiopática es una patología inflamatoria de la mama poco frecuente, de etiología desconocida. Dado su forma de presentación clínica e imágenes puede simular tanto patología infecciosa como neoplásica, por lo que es importante sospecharla con el fin de realizar un diagnóstico adecuado y oportuno. La mayoría de los reportes en la literatura sobre esta patología corresponden a series de pocos casos. En este estudio se realizó un análisis retrospectivo de los aspectos clínicos, histopatológicos, ima-genológicos y de manejo de 36 casos diagnosticados mediante biopsia Core bajo ecografía en el Hospital Clínico de la Universidad de Chile entre los años 2004 y 2014. En este reporte, al igual que en la literatura, los hallazgos clínicos e imagenológicos de la mastitis granulomatosa se superponen con los de la patología maligna e infecciosa. Si bien no observamos hallazgos patognomónicos, existen signos que hacen sospechar esta patología. En nuestro estudio encontramos que la presentación clínica más frecuente fue la masa o nódulo palpable, seguida de fístulas a la piel y engrosamiento cutáneo. Imagenológicamente el hallazgo mamográfico más frecuente fue la asimetría y en ecografía fue el área irregular con extensiones tubulares hipoecogénicas. Se revisan además aspectos histológicos, fisiopatológicos y del manejo de esta patología.

Idiopathic granulomatous mastitis is an infrequent inflammatory disease of the breast, with etiology still unknown. Clinical presentation and images can simulate both infectious and neoplastic disease so it's important to suspect it to make a proper and timely diagnosis. Most reports in the literature on this topic correspond to small case series. This study is a retrospective analysis of the clinical, histopathological and imaging features and its management of 36 cases diagnosed by core biopsy under ultrasound at the Clinical Hospital of the University of Chile between 2004 and 2014. In this report, as in the literature, clinical and imaging findings in idiopathic granulomatous mastitis overlap with malignant and infectious diseases. Although we observed no pathognomonic findings, there are signs that make you suspect this condition. In our study we found that the most common clinical presentation was a palpable mass or nodule, followed by cutaneous fistula. Radiologically the most common mammographic finding was lobulated or irregular area and in ultrasound the most frecuent is the distorted breast parenchyma with posterior acoustic shadowing. Histological, pathophysiological and management aspects of this pathology was also reviewed.

Características clínicas y anatomo-patológicas de las pacientes que ingresaron al Programa de Control de Tuberculosis con diagnóstico de tuberculosis de mama / Clinical and pathological features of patients treated at the tuberculosis control program with the diagnosis of breast tuberculosis

Objetivo: Describir las características clínicas y anatomo-patológicas de pacientes que ingresaron con diagnóstico de TB de mama al Programa de control de Tuberculosis (PCT) de un hospital general. Material y métodos: Se incluyeron los casos registrados en el PCT como TB de mama en cuyo informe anatomo-patológico figuraba inflamación crónica granulomatosa. Se revisaron las historias clínicas y revaluaron las biopsias de mama. Resultados: Se incluyeron 69 mujeres con edad promedio 35,79 ± 7,94 años. Las manifestaciones más frecuentes fueron presencia de nódulo (89,86%), dolor (89,86%) y signos inflamatorios (40,58%). La revaluación de la biopsia mostró granulomas de tipo supurado, con células gigantes multinucleadas tipo Langhans y cuerpo extraño, sin necrosis caseosa, localizados a nivel de la unidad ducto lobular (UDL) y extra-UDL en 85,51 % de los casos. Solo en 3 casos se observó bacilos ácido alcohol resistente en la secreción o tejido de mama. Todos los casos recibieron tratamiento antituberculoso. Treinta y ocho casos tuvieron seguimiento, de ellos 73,68% presentó persistencia o recurrencia al menos un mes después del inicio de tratamiento antituberculoso. Conclusiones: Todos los casos del estudio fueron mujeres, la mayoría presentaron nódulo, dolor o signos de inflamación en mama, sin síntomas o signos sistémicos y con presencia de granulomas supurados, sin necrosis caseosa. A pesar de recibir tratamiento antituberculoso en todos los casos, cerca del 75% con seguimiento de al menos un mes presentaron persistencia o recurrencia clínica. (AU)

Objective: To describe clinical and pathological features of patients treated at the tuberculosis (TB) control program (TCP) with the diagnosis of breast TB in a general hospital. Methods: Patients registered at the TCP with the pathological diagnosis of chronic granulomatous mastitis were included. Clinical and pathological slides were reviewed. Results: A total of 69 women were included; mean age was 35.79 ± 7.94 years of age. The most common clinical manifestations were a nodular lesion (89.96%), pain (89.96%) and inflammatory signs (4058%). Reevaluation of biopsies showed suppurated granulomas with Langhans´ multinucleated giant cells without caseuous necrosis located at the duct-lobular (DL) and extra DL areas in 85.1% of cases. Acid-fast bacilli were seen in only 3 cases. All cases received anti TB treatment. Thirty-eight patients had follow-up, 73.68% of them had recurrence or persistence at least one month after starting anti TB treatment. Conclusions: Nodular lesions with pain and inflammatory signs in absence of systemic symptoms, and suppurated granulomas without caseuous necrosis were the most frequent findings. Despite receiving anti TB treatment, almost 75% of patients with follow-up had persistence or clinical recurrence. (AU)

Mastitis tuberculosa / Tuberculosis of the breast

Se informa un caso de mastitis granulomatosa causada por Mycobacterium tuberculosis en una paciente inmunocompetente con lesiones inflamatorias crónicas de la mama, diagnosticada por la detección de ADN de la micobacteria mediante la técnica de reacción en cadena de la polimerasa de la secuencia de inserción IS6110 presente en el complejo M. tuberculosis , en una biopsia de mama embebida en parafina. La tuberculosis primaria de la mama es rara, incluso en países con alta prevalencia de tuberculosis, y debe sospecharse en pacientes con mastitis granulomatosa crónica de causa no clara. El pilar del tratamiento es la quimioterapia antituberculosa y, ocasionalmente, la cirugía.

We report a case of granulomatous mastitis caused by Mycobacterium tuberculosis in an immunocompetent woman with chronic inflammatory lesions of the breast. It was diagnosed by detection of mycobacteria DNA using polymerase chain reaction technique targeting IS6110 insertion element of M. tuberculosis complex in a paraffin-embedded histological specimen. The primary breast tuberculosis is rare, even in countries where the incidence and prevalence of pulmonary and extra pulmonary tuberculosis are high. It should be suspected in female patients with chronic granulomatous mastitis with no apparent cause. The cornerstone of treatment is antituberculous chemotherapy, and surgery is rarely required.